» Forskning og evaluering » Resultater af intensiv ABA-behandling i stor skala

FORSKNING

Resultater af intensiv ABA-behandling i stor skala

Perry, A., Cummings, A., Geier, J. D., Freeman, N. L., Hughes, S., LaRose, L., et al. (2008). Effectiveness of Intensive Behavioral Intervention in a large, community-based program. Research in Autism Spectrum Disorders, 2(4), 621-642.
Link til tidsskrift i Bibliotek.dk
Link til online artikel

Tidlige, intensive, interventioner – på engelsk forkortet EIBI (Early Intensive Behavioral Intervention) – er i USA alment anerkendt som ’best practice’ i behandling af autisme hos mindre børn. Selv om denne form for intervention findes i flere forskellige varianter er de fælles om

• tidlig start (som regel inden barnet fylder 4 år)
• intensitet (typisk 25-40 timer om ugen)
• helhedsorienteret curriculum
• positiv håndtering af problemadfærd
• velstruktureret læringsmiljø
• veluddannet og superviseret personale
• forældreinddragelse.

På engelsk skelner man mellem to begreber for virkninger af interventioner: efficacy og effectiveness. Efficacy betyder, at en intervention kan bringes til at fungere og kan give resultater under ideelle betingelser. Det vil i denne sammenhæng normalt sige, at børnene skal opfylde nogle ideale betingelser (en bestemt alder, bestemte diagnoser, fravær af sidediagnoser som epilepsi, motoriske handicaps m.v.); at personalet er højtuddannet og intensivt superviseret og at behandlingen er planlagt i detaljer og nøje følger manualer for behandlingen. På den anden side, så betegner effectiveness at en intervention kan fungere og give resultater i praksis – dvs. som åbne sociale eller uddannelsesmæssige tilbud, hvor der typisk er mindre kontrol over de forskellige variable. Børn i denne type af tilbud er som regel mere blandede alders- og diagnosemæssigt, personalet er mindre uddannet og får mindre supervision og behandlingen risikerer at blive ’fortyndet’ og at fjerne sig fra behandlingsmanualerne.

Mens man i dag må betegne tidlig og intensiv adfærdsanalytisk behandling som veldokumenteret i efficacy-studier (dvs. små grupper af børn med autisme, der modtager behandling i eller styret fra universitetsklinikker), så ved man meget lidt om, hvordan adfærdsanalytiske behandlinger fungerer i praksis – dvs. som generelle sociale og uddannelsesmæssige tilbud. Man ved meget lidt om indholdet i disse behandlinger, om kvaliteten af behandlingerne og om effekterne af disse behandlinger, der ofte er præget af begrænsede økonomiske midler, problemer med stor personaleudskiftning og varierende kvalitet af supervision.

Der er kun offentliggjort tre effectiveness-studier, hvor man har undersøgt behandlingsresultater i forbindelse med ABA-behandlinger implementeret uden for kontrollerede model-programmer. (Bibby, Eikeseth, Martin, Mudford, & Reeves, 2002; Boyd & Corley, 2001; Sheinkopf & Siegel, 1998). Disse tre undersøgelser viser meget varierende resultater, som dog i alle tilfælde er betydelig ringere end resultater fra de mange efficacy-studier.

 Den aktuelle undersøgelse er gennemført i Ontario, som i 1999 igangsatte et generelt ABA-tilbud til børn med autismespektrumforstyrrelser. Det er sandsynligvis det mest omfattende ABA-tilbud når det gælder antallet af børn og involverede fagfolk, det er gratis for forældrene, og det involverer ca. 20 forskellige udbydere. Da data til denne undersøgelse blev indsamlet i 2006, var der indskrevet ca. 800 børn i tilbuddet og der var et tilsvarende antal fagfolk involveret i behandlingen.

ABA-tilbuddet i Ontario adskiller sig fra de ABA-behandlinger, der er beskrevet i litteraturen på tre væsentlige områder:

• Der er løbende sket en enorm udvidelse af behandlingskapaciteten, hvilket har betydet en nyrekruttering af mange trænere og supervisorer; ekspansionen har sandsynligvis har påvirket behandlingens kvalitet og metodefasthed i negativ retning.
• Børnene i tilbuddet bliver ikke sorteret fra, hvis de har sidediagnoser, der kan påvirke behandlingen negativt og mange børn er ældre end i de offentliggjorte undersøgelser af ABA-behandling.
• Forældrene udgør et bredt udsnit af almindelige forældre, som er meget varierende sprogligt (engelsktalende og fransktalende), socioøkonomisk, kulturelt og psykosocialt.

Undersøgelsen skal besvare to spørgsmål:

• Er børnenes udvikling statistisk og klinisk signifikant fra tidspunktet for behandlingens start til behandlingen er afsluttet?
• Hvilke behandlingsresultater er opnået?

Deltagerne

Der indgår 332 børn i undersøgelsen – børn, for hvem, der eksisterede data fra den indledende udredning og fra en afsluttende udredning. Det drejer sig om ca. en tredjedel af alle de børn, der har modtaget tilbuddet i undersøgelsesperioden fra 2000 til 2006. Der var store variationer i børnenes kronologiske alder, udviklingsalder og deres kognitive niveau. Alderen varierede fra 20 til 86 måneder, med en middelalder på ca. 4 ½ år. Behandlingens længde varierede fra 4 til 47 måneder, men et middeltal på 18 måneder. Hovedparten af børnene (58 %) havde diagnosen infantil autisme, 14 % var diagnosticeret med gennemgribende udviklingsforstyrrelse – ikke nærmere specificeret (PDD–NOS) og resten havde en uspecificeret autismespektrum-diagnose.

På basis af børnenes samlede scorer i Vineland Adaptive Behavior Scales (VABS) blev de inddelt i tre grupper: A, B og C. Gruppe A (26 %) var relativt højtfungerende, men næsten alle lå intelligensmæssigt på grænsen til normalområdet. Gruppe B (42 %) var en mellemgruppe, mens Gruppe C (32 %) var lavtfungerende. Den gennemsnitlige IQ i de tre grupper var henholdsvis 62, 43 og 31 og den mentale alder var henholdsvis 28, 23 og 19 måneder.

Målemetoder

Der er i undersøgelsen afvendt følgende tests og skalaer:

• Omfang af autistiske symptomer blev målt med Childhood Autism Rating Scale (CARS)
• Social adfærd blev dokumenteret med Vineland Adaptive Behavior Scales (VABS)
• Udviklingsraten blev beregnet på baggrund af Vinelands alders-ækvivalenter – dvs. den samlede Vineland score omregnet til social udviklingsalder. Den indledende udviklingsrate blev beregnet som social udviklingsalder divideret med barnet kronologiske alder. Udviklingsrate ved tidlig og intensiv behandling blev beregnet som forskellen mellem den social udviklingsalder ved start og sluttidspunkterne divideret med tidsintervallet mellem start- og sluttidspunkt (dvs. behandlingens varighed). Det vil sige, at hvis udviklingsraten er 1, så har barnet udviklet sig i takt med dets kronologiske alder; hvis udviklingsraten er under 1, har barnet udviklet sig langsommere end typiske børn, og hvis udviklingsraten er over 1, har udviklingstempoet været hurtigere end alderstilvæksten.
• Kognition blev målt med forskellige redskaber: Mullen Scales of Early Learning, Bayley Scales of Infant Developments, Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence samt Stanford-Binet Intelligence Scale. Resultater fra disse forskellige tests bliver i undersøgelsen anvendt sammen i form af et mål for kognitivt niveau.

Interventionen

Der er ikke gennemført en egentlig undersøgelse af metodetrofastheden i behandlingen, men alle udbydere har skullet følge offentliggjorte Program Guidelines, som specificerer nøgleelementer i intervention: struktureret adfærdsmæssig oplæring baseret på principperne for anvendt adfærdsanalyse (forstærkning, shaping, prompting m.v.), herunder Discrete Trial Teaching, generalisering, brug af et helhedsorienteret curriculum, brug af forskellige metoder til at fremme kommunikation (PECS, verbal adfærd, tegnsprog m.v.), brug af skriftlige programmer, dataindsamling, klinisk vejledning baseret på data, funktionel analyse som forudsætning for håndtering af problemadfærd.

Programmets intensitet var mellem 20 og 40 timer per uge hele året rundt. Behandlingen blev leveret flere forskellige steder, herunder i børnenes hjem, i ABA-centre og til tider også i almindelige dagtilbud. Børn i landdistrikter modtog hovedsagelig hjemmebaserede tilbud.

Personale

Personalet var næsten alle fuldtidsansatte og havde enten en college- eller en universitetsgrad. De modtog alle i starten af deres ansættelse et 2-ugers kursus i anvendt adfærdsanalyse, som afsluttedes med en skriftlig prøve. Efter 3 måneder blev deres arbejde evalueret live – dvs. en evaluering af personalets praksis. Der var løbende tilbud om efteruddannelseskurser i særlige emner som fx PECS, verbal adfærd, håndtering af problemadfærd m.v..

Personalet modtog regelmæssig supervision fra senior personaler – live og mindst en gang om ugen. Ideelt set var supervisorer kandidater med en mastergrad og/eller var certificerede som Board Certified Behavior Analysts, men pga. mangel på kvalificerede supervisorer var en del af senior personalet stadug under uddannelse som adfærdsanalytikere. Hver supervisor havde ansvaret for mellem 7 og 12 personaler og 7-10 forskellige børns programmer. Senior terapeuterne blev superviseret af de kliniske ledere af tilbuddene. Hver klinisk leder havde ansvaret for 3-4 senior terapeuter.

Forældreuddannelse og træning blev tilbudt til de fleste forældre inden deres barn startede i behandlingen. Deltagelsens i denne forældreuddannelse var ikke obligatorisk. Forældrene forventedes ikke nødvendigvis selv at gennemføre egentlige træningssessioner med deres barn, men blev opfordret til at deltage i målformuleringer og i generalisering. Der var ikke forbud imod supplerende, forældrefinansierede behandlinger og nogle børn har modtaget supplerende eller alternativ behandling med medicin, diæter, ergoterapi, audiologopædi m.v.

Resultater

Autistiske symptomer

Der var statistisk signifikante fremskridt fra start til slut i målingen af autistiske symptomer mål vha. CARS’ samlede score. Det samme gjorde sig gældende for de enkelte elementer i CARS. For at undersøge, om ændringerne i autistiske symptomer også var klinisk signifikante har forskerne kigget på de autistiske symptomers sværhedsgrad. CARS-skalaen går fra 15 til 60. Et barn, der scorer under 30 har ikke autistiske symptomer, scorer mellem 30 og 36 udtrykker milde/moderate autistiske træk, mens scorer over 36 indebærer autisme i svær grad.

Tabel 1. CARS-kategorier før og efter behandlingen

Tabellen læses på følgende måde: Inden behandlingen var der 24 børn i kategorien ’Uden for det autistiske spektrum’. Efter behandlingen opnåede disse børn CARS-scorer, hvor 19 stadig var placeret uden for det autistiske spektrum, 5 havde en mild til moderat grad af autisme mens ingen blev kategoriseres som havende autisme i svær grad.

I undersøgelsen har man defineret klinisk signifikante ændringer som at barnet flytter sig fra en CARS-kategori til en anden. Ud fra disse kriterier var der i alt 138 børn (svarende til 50 %) som opnåede klinisk signifikante fremskridt ved at bevæge sig fra en CARS-kategori til en mildere kategori. For de børn, der oprindelig var kategoriseret som svært autistiske var ikke mindre end 75 % som bevægede sig til en mildere grad af autisme.

Kognition

Der findes kun data om IQ ved både start og sluttidspunkt for 127 børn. I gennemsnit steg børnenes IQ med 12 point. Ikke overraskende var det gruppe A, som havde de største fremskridt (20 point i gennemsnit), gruppe Bs fremgang var på 10 point i gennemsnit, mens IQ for børnene i gruppe C ikke ændrede sig.

Klinisk signifikans er her defineret som en positiv ændring i IQ på 15 point eller mere. 49 af de 127 børn – svarende til 39 % - gjorde klinisk signifikante fremskridt. Heraf var der 22 børn (17 %) hvis IQ steg 30 point eller mere.

Klinisk signifikante ændringer i mental alder er defineret som en forbedring på 12 måneder eller mere. Næsten to tredjedel af børnene opnåede en klinisk signifikant ændring i mental alder.

Social tilpasning

Social tilpasning er blevet målt vha. Vineland Adaptive Behavior Scales. Hvis man korrigerer for børnenes alder, så har der i gennemsnit – dvs. for alle tre grupper af børn – været signifikante forbedringer i på områderne kommunikation og socialisation, hvilket er de områder, der især trænes i tidlig, intensiv adfærdsanalytiske behandlinger. Derimod kunne der konstateres et fald i scorer for selvhjælpsfærdigheder (efter korrektion for stigende alder), mens scorer for motorik var uændret. Der var selvfølgelig store forskelle på de tre grupper af børn, Børnene i gruppe C forbedrede således ikke deres scorer på områderne kommunikation og socialisation mens de tabt færdigheder på selvhjælpsfærdigheder.

Inden behandlingens start blev børnenes gennemsnitlige udviklingsrate beregnet til 0.32 – dvs. at de ca. har udviklet sig med en tredjedel af typiske børns udvikling. I løbet af behandlingen steg udviklingsraten til 0.77 – altså mere end en fordobling af udviklingstempoet. Gruppe A opnåede en udviklingsrate på 1.16, hvilket betyder, at de udviklede sig hurtigere end typiske børn. Selv om de andre grupper ikke opnåede tilsvarende tempo i udviklingen, så fordoblede også de deres udviklingsrate. Således steg udviklingsraten for gruppe C (de lavtfungerende børn) fra 0.22 inden behandlingen til 0.59 i løbet af behandlinger.

Til at analysere børnenes udvikling er der blevet konstrueret syv forskellige kategorier af børn. På baggrund af børnenes testresultater er de altså blevet inddelt i syv forskellige grupper, som er defineret på følgende måde:

• Gennemsnitligt funktionsniveau: børn med IQ og/eller adaptiv funktion omkring normalområdet (> 85) og CARS scorer omkring grænseværdien for autisme (< 30).
• Betragtelige forbedringer: børn, som i løbet af interventionen har forbedret deres VABS eller IQ scorer med 10 point eller mere og som samtidig har reducerede værdier på CARS.
• Klinisk signifikante forbedringer: børn, hvis udviklingsrate var mindst 0,5 i løbet af interventionen og som samtidig har gjort forbedringer i VABS og CARS scorer.
• Mindre autistiske: børn, som har opnået signifikante bedre resultater i CARS og/eller har flyttet sig til en bedre CARS-kategori (dvs. færre autistiske symptomer).
• Minimale forbedringer: børn, hvis udviklingsrate var 0.25 eller højere i løbet af interventionen og som samtidig udviste visse forbedringer i VABS-scoren.
• Ingen ændring: børn, hvis udviklingsrate var meget lav (< 0.25) og/eller hvis udviklingsrate var uændret under og inden interventionen.
• Forværring: børn, hvis udviklingsrate under interventionen var enten 0 eller negativ og hvis udviklingsrate var ringere end inden interventionen, og hvis CARS scorer var uændret eller ændrede sig til det værre.

De tilgængelige data tillod kun at 296 af børnene blev kategoriseret. Resultatet af denne kategorisering fremgår af tabel 2

Tabel 2. Udviklingskategorier

Som det fremgår, var det omtrent en fjerdedel af børnene, som gjort store fremskridt (kategori 1 og 2), 30 % opnåede klinisk signifikante forbedringer, mens de resterende opnåede minimale eller ingen forbedringer. Selv om 19 % ikke opnåede bedre testresultater og 7 % faktisk tabte færdigheder, så tyder beretninger fra forældre og fagfolk på, at nogle af disse børn faktisk udviste adfærdsmæssige forbedringer i form af mindre problemadfærd, der ikke er blevet målt.

Hvis man anvender den oprindelige kategorisering af børnene i gruppe A, B og C, så er resultaterne som forventet: i gruppe A er det over halvdelen, som har opnået store fremskridt (kategori 1 og 2), en fjerdedel endte i kategorien med klinisk signifikante forbedringer (kategori 3), men resten fordelte sig i de øvrige kategorier. I gruppe C var fordelingen omvendt: Over halvdelen blev efter interventionen kategoriseret i kategorierne 4-7, men ingen opnåede et gennemsnitligt funktionsniveau. Der er dog også 30 %, som opnåede klinisk signifikante forbedringer.

Diskussion

Hvis man sammenligner disse resultater med de model-undersøgelser, som tidligere er offentliggjort (efficay studies), så er der i disse undersøgelser rapporteret om IQ-forbedringer på mellem 8 og 28 point i gennemsnit og med en median på omkring 20 point. I denne studie har børnenes udvikling været mere moderat: i gennemsnit 12 points stigning i IQ-målinger. Men hvis man isoleret kigger på gruppe A, som er den gruppe, der som udgangspunkt er mest ligner børn i model-studierne, så er deres udvikling sammenlignelig med en IQ-forbedring på 21 point. Gruppe B var lavere fungerende og ældre end børn i model-studierne, så deres 11 points IQ-forbedring er også bemærkelsesværdig. Børnene i gruppe C var lavtfungerende og minder om de børn, der indgik i den eneste eksisterende undersøgelse af lavtfungerende børn i ABA-behandling (Smith, Eikeseth, Klevstrand, & Lovaas, 1997). IQ for børnene i gruppe C var stabil, mens IQ i den nævnte model-studie af lavtfungerende børn steg fra 28 til 36 i løbet af interventionen.

Børnenes scorer i social tilpasning som det bliver målt med Vineland Adaptive Behavior Scales udviste kun mindre forbedringer. De største fremskridt blev registreret på udviklingsområderne kommunikation og socialisering, mens der var et fald i selvhjælpsfærdigheder (målt i forhold til børnenes alder). Disse resultater mindre om resultater fra model-studier.

Hvis man kigger på børnenes udviklingsrate, så skete der en fordobling i løbet af interventionen. Der er kun en anden undersøgelse, som har beregnet udviklingsrate (Howard, Sparkman, Cohen, Green, & Stanislaw, 2005). Resultaterne for gruppe A er sammenlignelig med resultaterne i Howard m.fl.s undersøgelse fra 2005 – nemlig en stigning i udviklingsrate fra 0.47 til 1.13.

Udvikling i CARS-scorer er kun blevet gennemført en gang tidligere, nemlig af Weiss (1999), men hendes data er indsamlet anderledes end her og er derfor ikke sammenlignelige.

Selvkritik

Forfatterne til undersøgelsen fremhæver selv nogle metodiske svagheder ved undersøgelsen, hvoraf den vigtigste er fraværet af en kontrolgruppe. På grund af den manglende kontrolgruppe er det ikke muligt alene at tilskrive børnenes udvikling til den behandling, de har modtaget. Modning eller andre behandlingstilbud kan ikke udelukkes som medvirkende faktorer. Men brugen af udviklingsrate som indikator kompenserer til en vis grad for denne svaghed, fordi udviklingsraten sammenligner de samme børn udvikling før og under interventionen. Forfatterne afviser også, at resultaterne alene kan være et resultat af modning. Hvis det var tilfældet, ville man se bedre resultater hos ældre børn, og det er ikke tilfældet.

Det er også en mangel ved undersøgelsen, at behandlingens kvalitet, kvantitet eller dens metodefasthed ikke er blevet undersøgt. Derfor ved man ikke, i hvilken udstrækning den behandling, de enkelte børn har modtaget, overholder standarder eller om den er sammenlignelig med behandlingen til andre børn.

Forfatterne fremhæver også, at der ikke er sket en undersøgelse af, om børnene efterfølgende har kunnet opretholde deres færdigheder eller om færdighederne er blevet generaliseret til andre miljøer og personer.

Endelig nævnes det, at de personer, der har testet børnene, ikke har været uvildige og ikke har været ’blinde’ – dvs. at testpsykologerne har været klar over, hvilken type af tilbud børnene var indskrevet i. Denne viden kan have skævvredet test-resultaterne.

Konklusion

På trods af undersøgelsens begrænsninger, så er der tale om en dokumentation af, at mindre-end-ideelle ABA-tilbud kan generere relativt gode resultater. Selv om børnene var ældre, havde blandede forudsætninger og potentielt forstyrrende sidediagnoser opnåede hovedparten en målbar og betydende funktionsforbedring samtidig med at børnenes udviklingstempo (rate) blev fordoblet i forhold til inden interventionen. Hvis man kigger på den gruppe af børn, der mest ligner børn fra model-studierne (gruppe A), så har deres resultater været sammenlignelige med resultater fra disse model-studier.

Referencer

Bibby, P., Eikeseth, S., Martin, N. T., Mudford, O. C., & Reeves, D. (2002). Progress and outcomes for children with autism receiving parent-managed intensive interventions. Research in Developmental Disabilities, 23(1), 81-104. Refereret som Behandlingsresultater for børn, som modtager familiebaseret behandling

Boyd, R. D., & Corley, M. J. (2001). Outcome survey of early intensive behavioral intervention for young children with autism in a community setting. Autism: the International Journal of Research and Practice, 5(4), 430-441. Refereret som Evaluering af ABA-træning i San Francisco

Howard, J. S., Sparkman, C. R., Cohen, H. G., Green, G., & Stanislaw, H. (2005). A comparison of intensive behavior analytic and eclectic treatments for young children with autism. Research In Developmental Disabilities, 26(4), 359-383. Refereret som Sammenligning mellem adfærdsanalytisk og eklektiske tilbud til småbørn med autisme

Sheinkopf, S. J., & Siegel, B. (1998). Home-based behavioral treatment of young children with autism. Journal of Autism and Developmental Disorders, 28, 15-23. Refereret som Behandlingseffekter af familie-baseret træning, San Francisco

Smith, T., Eikeseth, S., Klevstrand, M., & Lovaas, O. I. (1997). Intensive Behavioral Treatment for Preschoolers With Severe Mental Retardation and Pervasive Developmental Disorder. American Journal on Mental Retardation, 102(3), 238-249. Refereret som Resultater af intensiv adfærdsanalystisk behandling til børn med autisme og mental retardering

Weiss, M. J. (1999). Differential rates of skill acquisition and outcomes of early intensive behavioral intervention for autism. Behavioral Interventions, 14(1), 3-22. Refereret som Forskelle i tidlig indlæring og senere behandlingsresultater af anvendt adfærdsanalyse